Schoen ym. (2019) on julkaissut tuoreimman systemaattisen katsauksen «Schoen SA, Lane SJ, Mailloux Z ym. A systematic re...»1 sensorisen integraation terapian käyttökelpoisuudesta autistisilla lapsilla. Katsausta varten haettiin tutkimukset tietokannoista PubMed, PsychINFO, ERIC, Scopus ja CINAHL vuosilta 2006–2017. Mukaan hyväksytyt artikkelit olivat vertaisarvioituja ja englanninkielisiä, täsmällisesti ASI (Ayres Sensory Integration) -interventiomenetelmää (SI-terapian viitekehystä) käyttäviä ja sellaisia, joissa raportoitiin ASI-intervention vaikutuksesta autistisilla lapsilla. Katsaukseen valikoitui lopulta kolme tutkimusta: kaksi I-tason RCT-tutkimusta «Pfeiffer BA, Koenig K, Kinnealey M ym. Effectivene...»2, «Schaaf RC, Benevides T, Mailloux Z ym. An interven...»3 sekä yksi IV-tason satunnaistamaton retrospektiivinen analyysi «Iwanaga R, Honda S, Nakane H ym. Pilot study: effi...»4 (Iwanaga ym. 2014). Samat kolme tutkimusta olivat valikoituneet myös vuotta aiemmin julkaistuun vastaavaan systemaattiseen katsaukseen «Schaaf RC, Dumont RL, Arbesman M ym. Efficacy of O...»5, jossa mukana oli lisäksi pieni tason I RCT-tutkimus, joka suljettiin pois Schoen (2019) katsauksesta «Schoen SA, Lane SJ, Mailloux Z ym. A systematic re...»1 menetelmäepäselvyyksien ja statistiikan puuttumisen vuoksi, sekä pieni tason IV neljän lapsen "single-subject" tutkimus.
Katsauksen johdannossa kerrotaan se olevan suunnattu terapiasuosituksista päättäville ammattilaisille. Katsauksen kolmen tutkimuksen laadun ja vaikuttavuuden arviointi perustui pisteytykseen CEC:n (the Council for Exceptional Children) standardien mukaan (Standards for Evidence-based Practices in Special Education). Kyseessä on interventiotutkimusten arviointityökalu, jossa pisteytetään osa-alueet: sisältö ja asetelma, osallistujat, interventio, käytännön kuvaus, menetelmän toistokyky, sisäinen validiteetti, tulosmuuttujat ja data-analyysi. RCT-tutkimukset täyttivät CEC:n laatukriteereistä 100 % «Schaaf RC, Benevides T, Mailloux Z ym. An interven...»3 ja 85 % «Pfeiffer BA, Koenig K, Kinnealey M ym. Effectivene...»2 (Pfeiffer ym. 2011). Kolmas «Iwanaga R, Honda S, Nakane H ym. Pilot study: effi...»4 täytti 50 % laatukriteereistä. Siinä ei käytetty interventiomenetelmän toistettavuusmittausta kuten RCT-tutkimuksissa ja laatupisteitä vähensi lisäksi retrospektiivinen satunnaistamaton asetelma sekä tutkimuksesta puuttuneet psykometriset tulosmuuttujat (psychometrics). Katsauksessa on perusteellinen taulukko kolmen tutkimuksen laatukriteerien täyttymisestä. CEC:n standardien mukaan mukana oli riittävästi laadukkaita tutkimuksia, jotta niiden tuloksia voitiin tarkastella.
Katsauksen tutkimuksista Schaaf ym. (2014) «Schaaf RC, Benevides T, Mailloux Z ym. An interven...»3 on RCT-tutkimus, jossa 6–9-vuotiaista autistisista lapsista 17 sai ASI-interventiota 3 kertaa viikossa tunnin kerrallaan 10 viikon ajan yhteensä 30 kertaa ja 15 lasta sai pelkästään tavanomaista hoitoa. Tavanomainen hoito oli molemmissa ryhmissä samaa. Ryhmät pyrittiin yhtenäistämään kognitiivisen tason ja autismikirjon häiriön vaikeusasteen suhteen. Lasten non-verbaalinen ÄO-pistemäärä (älykkyysosamäärä) oli yli 65. Autismikirjon häiriön diagnoosi oli vahvistettu ADI-R- ja ADOS-tutkimuksilla. Päämuuttujana oli Goal Attainment Scale (GAS). Toissijainen muuttuja oli Pediatric Evaluation of Disability Inventory (PEDI), jossa on mukana vahvasti psykometrinen aspekti. Koulutetut terapeutit tekivät sokkoutettuna alkuarvion sekä laativat GAS-tavoitteet yhdessä vanhempien kanssa. Objektiivisuuden ylläpitämiseksi vanhemmat eivät nähneet tavoitteiden pisteytyskaalaa missään vaiheessa. Sokkoutetut terapeutit haastattelivat intervention jälkeen vanhempia ja pisteyttivät tulosmuuttujat vanhempien kanssa. ASI-ryhmä sai tilastollisesti merkitsevästi paremmat pisteet päämuuttujan osalta eli edistymisessä GAS-tavoitteissa (p = 0,003, efektikoko Cohenin d = 1,20) ja myös arjen hoidollisuuden osalta (caregiver assistance on PEDI self-care) (p = 0,008, efektikoko d = 0,9) ja sosiaalisen aktiivisuuden osalta (p = 0,04, efektikoko d = 0,7). Efektikoon keskiarvo oli 0,933 (katsausartikkelin kirjoittajien määrittämänä), mikä on selvästi yli CEC:n suositteleman merkitsevänä pidettävän efektikoon rajan (> 0,25) (What Works Clearinghouse guidelines).
Kontrolliryhmä ei saanut minkäänlaista toimintaterapiaa, mitä voidaan pitää tämän tutkimuksen heikkoutena. Tällöin GAS-tavoitteita ei voitu enempää yhtenäistää ryhmien välillä.
Katsauksen tutkimuksista Pfeiffer ym. (2011) «Pfeiffer BA, Koenig K, Kinnealey M ym. Effectivene...»2 on RCT-tutkimus, jossa 6–12-vuotiaista autistisista lapsista 20 sai ASI-interventiota ja 17 hienomotoriikkaan kohdistuvaa toimintaterapiaa 3 kertaa viikossa 45 minuuttia kerrallaan 6 viikon ajan yhteensä 18 kertaa. Autismikirjon häiriö oli diagnosoitu ammattidiagnostikkojen toimesta DSM-IV-kriteerien mukaan. Ryhmät pyrittiin yhtenäistämään autismikirjon häiriön vaikeusasteen mukaan. Neljä lapsista jätti tutkimuksen kesken. Päämuuttujana oli GAS, jonka tavoitteet laativat tutkijat yhdessä vanhempien kanssa. Tutkijat tekivät lapsille alkuarvion, jonka perusteella GAS-tavoitteet laadittiin. Sama tutkija suoritti intervention jälkeen haastattelun vanhemmille ja pisteytti GAS-muuttujat. Myös hoitava terapeutti pisteytti GAS-tavoitteet intervention jälkeen. Sekä tutkijat että vanhemmat ja opettajat pidettiin sokkoutettuina ryhmien suhteen. Muita tulosmuuttujia olivat: Sensory Processing Measure (SPM), Social Responsiveness Scale (SRS) ja Quick Neurological Screening Test (QNST). Molemmissa ryhmissä raportoitiin tilastollisesti merkitsevää edistymistä GAS-tavoitteissa, mutta ASI-ryhmässä edistyminen oli merkitsevästi hienomotoriikkaryhmää suurempaa (opettajien laatimissa tavoitteissa p < 0,01, efektikoko 0,360, vanhempien laatimissa p < 0,05, efektikoko 0,125). ASI-ryhmä sai kuntoutuksen jälkeen matalammat pisteet SRS:n autistiset tottumustavat -ala-asteikolla, jonka kysymykset liittyvät kaavamaiseen ja toistavaan käyttäytymiseen (p < 0,05, efektikoko d = 0,131). Muissa tulosmuuttujissa ei ollut eroa ryhmien välillä. Efektikoon keskiarvo oli 0,21 (katsausartikkelin kirjoittajien laskemana), joka jää niukasti merkitsevänä pidetyn 0,25 efektikoon rajan alle (What Works Clearinghouse guidelines).
Katsauksen tutkimuksista kolmas, Iwanaga ym. (2014) «Iwanaga R, Honda S, Nakane H ym. Pilot study: effi...»4, on satunnaistamaton retrospektiiivinen tutkimus, jossa 4,5–5,5-vuotiailla autistisilla lapsilla verrattiin ASI-interventiota ja ryhmäterapiaa keskenään. 8 lasta sai ASI-interventiota ja 12 ryhmäterapiaa kerran viikossa 9 kuukauden ajan. Autismikirjon häiriö oli diagnosoitu DSM-IV-kriteerien mukaan. Älykkyysosamäärä (ÄO-pisteet) oli yli 70. Päämuuttujana oli Miller Assessment for Preschoolers (JMAP), joka sisältää pisteytykset sensoriikalle, motoriikalle, kielellisille, ei-kielellisille, monimutkaisille taidoille ja kokonaispisteille. JMAP-pisteytyksen ennen ja jälkeen intervention suoritti itse intervention antava terapeutti, joka oli samalla ASI-ryhmässä tämän artikkelin ensimmäinen kirjoittaja. ASI-ryhmässä taidot lisääntyivät tilastollisesti merkitsevästi viidessä näistä kuudesta osa-alueesta (p = 0,012), vain kielellisissä taidoissa ei ollut muutosta. Ryhmäterapiaryhmässä vain kokonaispisteissä oli merkitsevä lisääntyminen (p = 0,015). ASI-ryhmässä taidot lisääntyivät merkitsevästi enemmän verrattuna ryhmäterapiaryhmään (motoriikka p = 0,008, ei-kielelliset p = 0,016, monimutkaiset p = 0,034 ja kokonaispisteet p = 0,005). Efektikoon keskiarvo (eta squared) oli 0,23 (katsausartikkelin kirjoittajien laskemana), mikä jäi niukasti merkitsevänä pidetyn rajan alle (What Works Clearinghouse (2011) guidelines).
Katsauksen johtopäätökset: RCT-tutkimukset ovat hyvin linjassa keskenään, ja tulokset raportoidaan merkitsevinä ASI-intervention puolesta. Kolmas tutkimus on samansuuntainen ja tukee yhteneviä tuloksia. ASI-intervention todetaan olevan vaikuttavaa näyttöön perustuvaa terapiaa 4–12-vuotiailla autistisilla lapsilla, joilla älykkyysosamäärä on ÄO-pisteinä yli 65. Saatu näyttö edellyttää sitoutumista täsmällisesti ASI-viitekehykseen.
Kommentti:
Asetelma on kelvollinen, mutta tutkimukset ovat pieniä. Vanhemmat eivät olleet sokkoutettuja toisessa RCT-tutkimuksista. Molemmissa RCT-tutkimuksissa raportoidaan muu harha pieneksi. Iwanagan tutkimuksessa «Iwanaga R, Honda S, Nakane H ym. Pilot study: effi...»4 on harhaa runsaasti: otanta-, suoritus- ja havaitsemisharha. Luotto tutkimustuloksiin on kohtalaista. Pitkäaikaisseuranta puuttuu. Lopputulosmuuttuja on toisaalta potilaalle merkityksellinen.
Lisää tutkimusnäyttöä tarvitaan SI-terapian vaikuttavuudesta autististen lasten toimintakykyyn. Näyttö pidempiaikaisesta interventiosta ja vaikuttavuudesta autismin ydinoireisiin puuttuu.
Katsauksen jälkeen on julkaistu yksi sensorisen integraation tutkimus «Kashefimehr B, Kayihan H, Huri M. The Effect of Se...»6 lisää autistisilla lapsilla. Kyseessä on RCT-tutkimus, jossa 3–8-vuotiaista autistisista lapsista 16 sai ASI-interventiota ja 15 osallistui kontrolliryhmänä ilman interventiota. Lapset jatkoivat samalla erityiskouluohjelmissaan. Mukaanottokriteerinä oli todetut sensoraaliset ongelmat poikkeavan alkuseulakyselyn, Sensory Profile (SP), mukaan. Autismi oli diagnosoitu psykiatrian yksikössä DSM-5-kriteerien mukaan. Interventio- ja kontrolliryhmien kerrottiin olevan homogeeniset lasten iän sekä autismin vaikeusasteen suhteen ("required very substantial support", Level 3, DSM-5). ASI-interventio annettiin 2 kertaa viikossa 45 minuuttia kerrallaan yhteensä 24 kertaa. Jokaiseen interventiokertaan sisältyi lisäksi terapian jälkeen 15 minuutin ohjaus vanhemmalle.
Päämuuttujana oli Short Child Occupational Profile (SCOPE). SCOPE on kysely huoltajalle ja käsittää lapsen toiminnalliseen osallistumiseen ja suoriutumiseen liittyvät aihealueet: tahto, tottumus, viestintä- ja vuorovaikutustaidot, prosessuaaliset taidot ja motoriset taidot (volition, habituation, communication interaction skills, process skills, motor skills), ympäristön vaikutukset lapsen kykyyn osallistua ja suorittaa toimintoja (environment) sekä kokonaispisteet. Kysely suoritettiin ennen ja jälkeen intervention, ja haastattelija oli sokkoutettu ryhmien suhteen. Toisena muuttujana käytettiin Sensory Profilea (SP). SP on kysely huoltajalle ja käsittää aiheet muun muassa aistitiedon prosessoinnista ja reagoinnista.
ASI-ryhmässä suoriutuminen parani kaikilla SCOPE-osa-alueilla (p < 0,001) verrattuna kontrolleihin. SP-osa-alueilla interventioryhmän pisteet paranivat merkitsevästi alkutilanteeseen nähden (p < 0,05). Ryhmät erosivat merkitsevästi (p < 0,05) SP:n osalta ennen interventiota, joten SP:a ei voida pitää todellisena tulosmuuttujana. SP:a tarkasteltiin siis muutoksena ryhmän sisällä.
Tutkimuksen «Kashefimehr B, Kayihan H, Huri M. The Effect of Se...»6 johtopäätökset: Tutkijat päättelevät SI-terapian saattavan parantaa autististen lasten toimintakykyä ja sensoraalista prosessointikykyä ja toteavat toimintaterapeuttien voivan harkita sitä varteenotettavana terapiamuotona autistisille lapsille, mutta objektiivisempia mittareita tarvitaan tulevissa tutkimuksissa.
Kommentti: Asetelma sopii tutkittavaan ongelmaan, mutta harhan riski on suuri. Tutkimus sisältää useita harhan lähteitä, muun muassa vanhemmat raportoivat lastensa tulosmuuttujat tietoisina lastensa interventiosta. Tulosmuuttujilla saatu informaatio jää niukaksi. Ryhmät erosivat toisistaan alkupisteissä SP:n osalta. Tutkimuksessa ei käytetty interventiomenetelmän toistettavuusmittausta, jota käytettiin kahdessa aiemmassa RCT-tutkimuksessa. Lyhyt interventio, ei pitkäaikaisseurantaa.